01
病例介绍
男性,42岁,间断咳嗽、咳痰6月,加重伴咯血1周,并出现发热,最高体温38.5℃,无畏寒、寒战等,食欲及睡眠可,二便正常,近期体重无明显变化。既往体健。实验室检查:WBC9.7×10°/L;痰培养:正常菌群生长;肿瘤标志物:鳞状细胞癌抗原0.42μg/L(正常值0~1.5ug/L);NSE4.9ng/ml(正常值12ng/ml);CYFRA21-11.51ng/ml(正常值3.3ng/ml)
◆影像学检查
人院后行胸部CT平扫及增强检查,患者取仰卧位,扫描范围自胸腔入口至肋膈角以下,扫描条件:管电压kV,管电流mAs,探测器组合mm×0.6mm,重建层厚、间隔5mm及1mm薄层重建、MPR重组。增强扫描:自肘静脉以3ml/s流率,经高压注射器团注非离子碘对比剂80ml,于注射后30秒、90秒分别行双期增强扫描;见图。
02
手术所见与病理
手术所见:左侧开胸探查,左胸内无胸腔积液,无粘连,肺裂发育差,探查左肺上叶可见4.0cm×2.0cm×2.0cm大小病灶,质地中等,局部脏层胸膜无皱缩;后行左肺上叶全切术,左肺门、隆突下、下肺静脉旁淋巴结清扫,送术中冰冻活检提示:炎性假瘤。
病理所见:左肺上叶切除标本:体积约19cm×9cm×2cm,支气管残端长约0.8cm,直径约22cm,过支气管残端将组织打开,距支气管残端约3cm可见一肿物,肿物体积约5cm×4cm×2.5cm,切面呈灰棕色,质略脆,与周围界欠清,肺门找淋巴结样物6枚,大者体积约1.5cm×1.0cm×0.5cm,小者直径约0.3cm。左肺上叶:炎性假瘤,部分肺泡上皮增生;局灶慢性肉芽肿性炎症伴脓肿形成,脓腔内可见放线菌团及硫磺颗粒,符合放线菌病。支气管残端:黏膜慢性炎症。肺门淋巴结7枚:慢性炎症,伴炭末沉着。最终病理诊断:“放线菌病”。
03
诊断思路及要点
1.诊断思路①发现病变与定位诊断:本病例CT扫描发现肺内病变较为容易,但其表现较为特殊,内部有类似实变区域、磨玻璃密度区域,形态极不规则,似由多个病灶组合而成,病灶边缘不光滑、有毛刺征象;病灶部分支气管走行欠自然,个别管腔闭塞。CT增强扫描病灶内部轻度强化,并提示纵隔及左肺门多个淋巴结。对于本病例来说,左上肺病灶位于肺实质内,其来源可能为肺泡细胞或支气管黏膜细胞等;因此本病例的定位诊断存在一定的复杂性,也会影响最终的定性诊断。②定性诊断:本病例较为罕见,对其影像特征认识分析不足,本病例术前正确诊断的可能性较小。
2.诊断要点：本病例特点为临床上42岁中年男性,间断咳嗽、咳痰6月,加重伴咯血1周,左上肺CT表现较为特殊的病灶,病灶内支气管走行有截断征象、病灶边缘存在毛刺,左肺门及纵隔淋巴结增大,与常见病变影像特征差异较大,尤其不符合一般良性肿瘤特征,因此术前诊断恶性肿瘤可能性大。
04
鉴别诊断
1.原发性肺淋巴瘤：肺淋巴瘤主要侵犯肺的间质和支气管黏膜下组织,侵犯肺间质的淋巴瘤常自肺门的淋巴组织沿支气管、血管周围的间质蔓延向外围扩展。侵犯肺泡间隔时,先使肺泡间隔增厚,以后逐渐形成实变。支气管黏膜下淋巴瘤侵犯,可以引起支气管狭窄,以致完全阻塞。分为肿块、结节型，炎症肺泡型，支气管血管淋巴瘤型，粟粒性血液播散型。
2.肺结核：临床上以中青年多见;CT上好发于两肺上叶尖后段与下叶背段,呈类圆形或不规结节或肿块,病灶内密度均匀或不均匀,可见不同形状钙化或小空洞影,多见“卫星灶”,引流支气管;增强后病灶无强化或呈边缘薄环形强化。
3.肺炎性假瘤临床上以成人多见,多数无临床症状。CT表现为边缘光滑的结节或肿块影，多无分叶及毛刺,少数可有长毛刺,其内密度较均匀;增强后呈轻至中度强化;约5%可为多发性。
05
病例点评
放线菌是与细菌相似的原核细胞型微生物,多数情况下不致病,对人致病的放线菌主要是放线菌属与诺卡菌属。放线菌属为厌氧或微需氧菌,细胞壁中无分枝菌酸,放线菌病在世界范围内可见少数报道,目前没有确切的流行病学数据,肺放线菌病的早期确诊比较困难,研究结果显示,仅有不足7%的肺放线菌病患者在住院时被确诊,而绝大多数患者在随后才被疑及本病,即使高度怀疑本病。也很难取得微生物学证据。本病临床表现类似肺部慢性炎症,与肺结核、真菌感染、肺脓肿及肺部恶性肿瘤鉴别困难。
肺放线菌病是由放线菌感染引起的一种慢性化脓性肺部疾病，发病率较低，临床医生对该病认识不足，易将其误诊为肺真菌病、肺结核、肺脓肿及肺癌等。即使高度怀疑本病的患者，也很难取得微生物学证据。
肺放线菌病的确诊依赖于病理学或微生物学，在咳出物涂片找到典型"硫磺颗粒"或在肺活检组织内找到放线菌即可诊断。外科手术和支气管镜检查是重要的活检手段。支气管镜下常表现为黄色颗粒样物阻塞管腔(如本例患者)，该物质即为"硫磺颗粒"，色黄质硬，核心由菌丝缠结而成，菌丝向四周放射状排列，因此得名放线菌。放线菌菌丝直径约1μm，细长无分支，革兰和六胺银染色阳性，过碘酸雪夫染色及抗酸、弱抗酸染色阴性，借此可与奴卡菌、真菌、结核菌等鉴别。由于放线菌可为正常人口腔内的定植菌，因此痰培养阳性不能确诊。
肺放线菌病可形成肺脓肿并产生"硫磺颗粒"，病灶内血供极差，且常伴有局部支气管引流不畅，因此治疗需选用敏感的抗生素足量、长疗程治疗，疗程至少6～12个月。青霉素类、四环素类、大环内酯类抗生素大多有效，而硝基咪唑类、氨基糖甙类和喹诺酮类一般无效。文献报道，放线菌对新型氟喹诺酮类药物盐酸莫西沙星敏感，本患者应用盐酸莫西沙星初始治疗有效也证实了上述观点，但由于疗程较短而致复发。药物疗效不佳或不能耐受者可行外科手术切除病灶。
1.肺放线菌病的CT表现：CT表现具有以下特征:①早期常表现为外周肺组织的不规则小结节灶,边缘模糊,周围可见磨玻璃影(“晕征“),有或无小叶间隔增厚。其病理基础为放线菌引起的支气管肺炎及早期的炎性肉芽肿,病灶周围的“晕征”可能与病变浸润或局部血管破坏并肺泡出血有关;②中晚期病变呈团块状并可见节段性实变,内部可见多处斑片状低密度区形成,可合并支气管扩张;③大范围的实变可以跨叶间裂并扩散进入邻近的肺叶,病灶内的空洞也可跨叶间裂沟通;感染还可累及纵隔、胸膜和胸壁,可引起脓胸、胸壁软组织肿胀及骨质破坏;④病灶实性部分明显渐进性强化:⑤同侧胸腔积液或胸膜外脂肪沉积;⑥其他的CT表现,包括肺门或纵隔淋巴结肿大,实变灶内的支气管扩张等。
2.肺放线菌病的鉴别诊断及误诊分析：肺放线菌病主要需与以下几种疾病鉴别。
①周围型肺癌:有时两者鉴别极其困难,有文献报道,相当部分的肺放线菌病变肉眼表现类似肺癌,且偶有与肺癌同时存在者。肺癌的CT表现主要为形态不规则肿块,典型者有分叶及短毛刺,癌性空洞内壁常不光整并可见壁结节。肺放线菌病则无明显分叶、毛刺,病灶内常见低密度区或“空洞·悬浮气泡”征象。周围型肺癌的动态增强扫描时间密度曲线呈骤升缓降型,周围型肺癌周围可见转移性结节;而肺放线菌病周围多见斑片状渗出性病灶。肿瘤周围血管、支气管相互聚拢,肺门及纵隔淋巴结肿大较常见。肿瘤累及胸膜表现为胸膜结节,累及胸廓骨骼表现为虫蚀样骨质破坏。
②继发性肺结核:好发于上叶后段及下叶背段,从临床症状上不易鉴别。主要鉴别点是肺结核常伴有钙化,病灶周围有“卫星灶”,空洞壁较薄且有时可见气液平面。肺结核好发于上叶后段及下叶背段,可通过血行或支气管播散累及多个肺段、肺叶,但不会直接蔓延跨叶间裂扩散。
③肺脓肿:与肺放线菌病相比起病急、进展及吸收快,临床常有高热、寒战。影像学上典型的肺脓肿常表现为厚壁空洞,可见液平,周围可见渗出改变。病变可累及多个肺段,但少见跨叶间裂。
④慢性坏死性(半侵袭性)曲霉菌病:多发生在有基础肺部疾病的患者。上叶多发、类似结核的实变,1个或多个大结节,实变或结节内空洞,空洞内可形成真菌球,胸膜增厚。
⑤血管侵袭性曲霉菌病:常发于免疫抑制的患者,如中性粒细胞减少的白血病、应用糖皮质激素或其他免疫抑制剂、器官移植或恶性肿瘤患者。表现为边缘模糊的结节,或有“晕征”的局灶性实变(早期);伴“空气新月征”的空洞性结节(晚期)。
⑥气管侵袭性曲霉菌病:表现类似支气管肺炎,主要影像特点是斑片状支气管周围实变,边缘模糊的小叶中心性小结节或“树芽征”,磨玻璃密度影。
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